肺吸蟲主要侵及肺部,其次為腦組織。腦型肺吸蟲臨床并不少見,主要引起腦實質損害,治療上以抗寄生蟲藥物及外科手術切除占位性病灶為主。因肺吸蟲感染導致顱內動脈瘤形成臨床少見,對其進行血管內介入治療的相關報道較少。筆者報道1例采用介入治療的肺吸蟲感染性顱內動脈瘤患者的臨床資料,并復習文獻,以提高對該病的認識。
患者男,27歲,因“反復發熱、咳嗽、咯痰3個月伴突發頭痛3d”于2015年1月10日入住貴州省人民醫院神經外科。患者入院前3個月出現發熱、咳嗽、咯痰,就診于當地醫院,經治療(具體不詳)后癥狀時有反復,入院前3d突然頭痛,就診于貴州省人民醫院急診科。既往半年前有生吃溪蟹史。體格檢查:意識清楚,無皮下結節,雙下肺叩診呈濁音;頸強直,余神經系統體格檢查無陽性體征。急診頭部CT示蛛網膜下腔出血,主要集中于右側頂葉。
住院后影像學檢查結果:全腦DSA示右側大腦中動脈末端見梭形微小動脈瘤(圖1b);胸部CT示雙肺感染、雙側胸腔積液。實驗室檢查結果:血清肺吸蟲IgG抗體陽性;血常規示嗜酸性粒細胞比例24.5%,嗜酸性粒細胞計數2.10×109/L;腦脊液常規(蛛網膜下腔出血吸收后)示細胞總數32個/mm3、有核細胞20個/mm3(0~5個/mm3),腦脊液生化示白蛋白1.44g/L(0.15~0.45g/L)。入院診斷:感染性顱內動脈瘤肺吸蟲病。遂擬行右側大腦中動脈M4段動脈瘤介入栓塞術。
術中DSA示右側大腦中動脈M4段梭形動脈瘤,載瘤動脈呈梭形膨大,無明顯瘤頸結構,載瘤動脈為右側頂后動脈終末支,位于非功能區,并存在一定的軟膜代償,故決定采取載瘤動脈閉塞治療。考慮動脈瘤為皮質終末動脈,路徑迂曲,導管難以抵達動脈瘤部位行彈簧圈栓塞及載瘤動脈閉塞,故采用Onyx18膠(美國美敦力公司)閉塞載瘤動脈。術中將6FEnvoy導引導管(美國強生公司)置于右側頸內動脈巖骨段,使用0.010英寸(0.254mm)微導絲(美國史塞克公司,Synchro-10系列導絲)將Marathon導管(美國美敦力公司)置于載瘤動脈近端。微導管造影顯示,右側頂后動脈終末支分為內、外側干,分叉部與動脈主干呈銳角,外側干見梭形動脈瘤。
因考慮分叉部導管通過困難,且微導管通過分叉部后注膠,若膠反流易致拔管困難,故將Marathon導管置于分叉部近端相對平直血管處注膠。感染性動脈瘤多伴有載瘤動脈炎性改變,Onyx18膠于動脈瘤內及動脈瘤遠端與近端約1 cm范圍內鑄形,以閉塞炎性病變血管。術后即刻行右側大腦中動脈DSA(斜位),載瘤動脈閉塞,動脈瘤內無對比劑充盈,余右側大腦中動脈分支血流通暢。
術后給予吡喹酮口服600mg/次,3次/d,共服用3d,患者治愈出院。出院時未訴頭痛,無咳嗽、咯痰、發熱等癥狀,神經系統體格檢查無陽性體征,頭部MRI示蛛網膜下腔出血吸收。囑患者繼續口服吡喹酮3周,600mg/次,3次/d,每周連續服用3d,間隔4d后再次服藥。術后6個月隨訪,頭部MR及DSA檢查未見肺吸蟲腦病表現及動脈瘤復發,復查胸部CT示肺部感染痊愈,胸腔積液消失,血常規示嗜酸性粒細胞計數正常。
討論
顱內感染性動脈瘤多發于大腦中動脈遠端,多繼發于細菌感染,寄生蟲感染極為罕見,由于其動脈瘤體積小,且位于動脈遠端,易漏診和誤診。寄生蟲感染性動脈瘤的形成與局部炎性反應有關,可能由于寄生于大腦的囊蚴代謝產物脫落,沿血流方向流動,于大腦中動脈遠端小血管嵌頓停留,其代謝產物對局部血管壁產生免疫炎性反應,而致血管壁破壞變薄、囊狀擴張。
該病患者多因動脈瘤破裂致蛛網膜下腔出血就診,常有寄生蟲接觸史,肺吸蟲感染者常有進食淡水蟹史,并可伴發熱、咳嗽等寄生蟲感染癥狀,實驗室檢查可見嗜酸性粒細胞增高,血清寄生蟲抗體陽性,未破裂動脈瘤腦脊液檢查可正常或有核細胞輕度增高,白蛋白含量增高,破裂動脈瘤腦脊液呈血性改變,而CT血管成像、MR血管成像等無創影像學檢查對遠端終末支血管及微小動脈瘤顯示不佳,故DSA是明確診斷的關鍵。
本例患者發病前有生吃溪蟹史,具有肺吸蟲感染的典型癥狀,嗜酸性粒細胞高,肺吸蟲抗體陽性,腦脊液有核細胞20個/mm3,白蛋白1.44g/L,符合該病的臨床特征,術中DSA示右側大腦中動脈M4段梭型動脈瘤,載瘤動脈為右側頂后動脈終末支,進一步明確了肺吸蟲感染性動脈瘤的診斷。對于寄生蟲感染性動脈瘤的治療,因缺乏大樣本病例報道,目前尚無標準治療方案,主要有藥物、外科、介入治療。有研究報道,通過規律的抗寄生蟲治療,動脈瘤可逐漸縮小或保持不變或長大或消失或產生新的動脈瘤,故建議規范抗寄生蟲治療4~6周,若DSA隨訪顯示動脈瘤增大或新發動脈瘤,則采取外科手術或介入治療。
感染性動脈瘤破裂出血風險高,一旦出血,可能導致嚴重后果。筆者認為,對于未破裂動脈瘤,規范性藥物治療后動脈瘤增大、新發動脈瘤或動脈瘤無變化者應考慮手術治療。對于已破裂的動脈瘤,應視為手術指征,若患者情況允許,盡早行手術治療,以避免動脈瘤再次出血。感染性動脈瘤外科手術適用于顱內有較大血腫(>30ml)或已發生腦疝者。
研究表明,顱內寄生蟲感染可導致感染灶局部肉芽腫性炎性反應、膠質增生、鈣化等病理改變,其為癲癇發作的一大誘因,對于有顱內結節病灶導致頑固性癲癇發作患者也可考慮外科手術治療,即在夾閉動脈瘤同時切除致癇灶。但因破裂的感染性顱內動脈瘤多屬假性動脈瘤,瘤壁脆弱易破且缺乏清晰瘤頸,外科手術夾閉瘤頸具有挑戰性。
我們認為,處理該類動脈瘤時,術中動脈瘤破裂出血、載瘤動脈閉塞可能較大,必要時需切除動脈瘤或行載瘤動脈孤立術。血管內治療具微創、術后恢復快的優勢,適用于位置深、體積小、位于功能區等外科手術不易探及和易造成神經功能損害部位的動脈瘤。對于全身情況較差或口服抗凝、抗血小板聚集藥物患者,外科手術風險高,也適用于介入治療,但對于血管通路過于迂曲,難以到達目標血管者不選擇介入治療。
Petr等通過對2015年9月前行介入治療的感染性顱內動脈瘤患者86例進行回顧性分析,結果顯示,動脈瘤的完全栓塞率為95.3%,復發率為7.9%,預后良好占68.0%,表明介入治療感染性顱內動脈瘤可行、有效。理想的栓塞應為致密栓塞動脈瘤,并保證載瘤動脈通暢,但感染性顱內動脈瘤多位于大腦中動脈遠端,路徑迂曲,遠端血管纖細,微導管較難到達動脈瘤部位,且動脈瘤體積小,多呈梭型或囊狀膨大,故采取彈簧圈填塞動脈瘤并且保留載瘤動脈通暢治療技術難度大。
呂楠等對大腦中動脈遠端動脈瘤13例患者(共14個動脈瘤)的病歷資料進行回顧分析,僅4個動脈瘤行直接動脈瘤栓塞并保留了載瘤動脈,且4個動脈瘤中有2個動脈瘤瘤體殘留,其余10個動脈瘤均行動脈瘤及載瘤動脈閉塞。筆者認為,最大限度地保留載瘤動脈,應將微導管超選至動脈瘤瘤腔內或盡量靠近動脈瘤,通過彈簧圈微導管能夠順利超選至動脈瘤內或接近瘤頸口,則首選彈簧圈瘤內栓塞,彈簧圈應選擇質地柔軟、順應性好的產品,以減少栓塞過程中造成動脈瘤破裂出血的可能。
對于有明顯瘤頸的囊狀動脈瘤,盡量保留載瘤動脈;對于無明顯瘤頸的梭型動脈瘤,可直接使用彈簧圈在動脈瘤部位填塞閉塞動脈瘤及載瘤動脈,由于大腦皮質血管吻合支廣泛,動脈瘤遠端血管供應的腦組織可通過軟膜支代償供血,一般不會導致神經功能缺失。若微導管到位困難,切不可強行將微導管通過載瘤動脈,因感染性動脈瘤多伴有載瘤動脈的炎性病變,載瘤動脈易損,為追求微導管到位的粗暴操作極易造成動脈損傷而致出血、動脈夾層等并發癥。對于彈簧圈微導管不能到位的動脈瘤,可使用Marathon導管盡量在靠近動脈瘤的部位應用液體栓塞材料閉塞動脈瘤及其載瘤動脈。
液體栓塞劑可能因彌散過遠影響動脈瘤遠端血管軟膜支的代償,導致局部缺血、水腫,因此栓塞時應盡量控制液體膠向動脈瘤遠端血管的過度彌散。結合本例患者,患者動脈瘤為右側大腦中動脈M4段微小動脈瘤,且動脈瘤位于大腦皮質深層,開顱手術必須考慮術中導航精確定位尋找動脈瘤位置,而且動脈瘤前方毗鄰中央溝,運動區周圍的手術損傷可能致遠期并發癥,如癲癇發作等,選擇Onyx18膠于動脈瘤內及動脈瘤遠端與近端約1 cm范圍內鑄形,以閉塞炎性病變血管,經術后6個月隨訪觀察,頭部MR及DSA檢查未見肺吸蟲腦病表現及動脈瘤復發。因此,選擇介入栓塞為理想的方案,但存在不能獲取病理組織學證據的缺點。寄生蟲感染性顱內動脈瘤在臨床上極為罕見,介入治療為有效的治療方法之一,術后規范的抗寄生蟲治療是減少復發和其他寄生蟲相關并發癥的有效措施。