1 病歷摘要
患者男，56 歲。因左腹股溝術后皮膚紅腫、破潰半年就診。患者于 2015 年 2 月因右小腿腫物于某醫院行“右小腿腫物切除+左腹股溝皮瓣轉移術”，術后 3 個月出現左腹股溝供皮區及右小腿植皮區皮膚紅腫、破潰，后右小腿逐漸潰爛，肌肉外露壞死，并出現貧血、血小板明顯升高，考慮“惡性潰瘍”于 2015 年 7 月于骨科行“右大腿中下段截肢+左腹股溝竇道擴創術”。術后出現左腹股溝皮膚紅腫、破潰，予行“左腹股溝擴創+縫匠肌肌瓣轉移術”，術后左腹股溝創面破潰、流膿，多次行清創手術，組織病理檢查均提示真菌感染，予抗感染、抗真菌等治療，效果不佳，傷口仍反復破潰、流膿，遂于 2015 年 12 月 10 日轉診我科。體格檢查：系統檢查無明顯異常。皮膚科檢查：見左腹股溝瘢痕表面水皰，破潰、膿液溢出，局部紅腫、壓痛，有肉芽生長（圖 1A）。實驗室及輔助檢查：血常規結果見表 1；皮損分泌物培養（2015 年 10 月 14 日）有溶血性葡萄球菌生長；多次皮損（左腹股溝及右小腿皮損）組織病理檢查符合慢性潰瘍伴真菌感染及多核巨細胞反應。結合病史及實驗室檢查結果，初步考慮皮膚深部真菌感染，予伊曲康唑 200 mg 聯合特比萘芬 250 mg 每日 1 次口服抗真菌治療并加強傷口換藥。治療 3 周后未見明顯好轉，查血肌酐 195.0 μmol/L （正常值 57.0~111.0 μmol/L，以下同），堿性磷酸酶 212.3 U/L（45.0~125.0 U/L），谷氨酰轉肽酶 158.7 U/L（10.0~60.0U/L），且多次創面膿液真菌培養均陰性，故暫停抗真菌治療。再次行組織病理檢查并將膿液送我院及上海長征醫院培養。組織病理檢查可見大量肉芽性炎性浸潤，并見小膿腫形成，其內可見硫磺顆粒（圖 1B）；我科分泌物涂片經抗酸染色后鏡檢見陽性菌，菌絲內連串陽性顆粒（圖 2），為可疑奴卡菌。我院及上海長征醫院膿液培養：見奴卡菌。故診斷為奴卡菌性足菌腫。
治療：予剪去創面突出的肉芽組織，并用微波燒灼，并予復方磺胺甲惡唑（每片含磺胺甲惡唑 0.4 g、甲氧芐啶 0.08 g）2 片每日 3 次口服聯合阿米卡星每日
1.0 g 靜脈滴注。2 周后患者出現聽力下降，考慮為阿米卡星不良反應所致，改用復方磺胺甲惡唑 2 片每日 3次口服聯合頭孢曲松每日 2 g
靜脈滴注。2 周后創面紅腫較前好轉，治療 1 個月后，原有肉芽已平復，傷口愈合，治療 2 個月后原有皮損完全消失（圖
3），改單用口服復方磺胺甲惡唑 2 片每日 3 次治療至滿 6 個月，皮損未見復發，復查血常規正常，隨訪至今未復發。
2 討 論
足菌腫是由真菌或放線菌感染引起的皮膚和皮下組織的慢性、進行性、破環性肉芽腫性病變，并向深部組織發展，累及肌肉和骨骼，好發于足部，也可累及手或身體其他部位。典型皮損表現為受累部位腫脹、結節、竇道形成，膿血性分泌物和硫磺顆粒通過竇道排出。奴卡菌屬放線菌科，廣泛分布在土壤中，可經皮膚傷口、呼吸道、消化道入侵人體。奴卡菌不僅是免疫抑制患者的條件致病菌，亦可發生于免疫功能正常的患者[1]。本例患者無基礎疾病，無免疫抑制，手術后出現右大腿及左腹股溝皮膚紅腫、破潰、流膿，近年來亦有相關報道[2]。皮膚奴卡菌感染沒有特異的臨床診斷指標，病原學診斷是確診的唯一依據[3]。該菌革蘭染色陽性，也可為陰性，菌絲內可見連串陽性顆粒。奴卡菌為嚴格需氧菌，生長緩慢，培養常需要數天甚至數周時間，且培養陽性率不高。本例患者前期多次病原菌培養陰性，后鏡檢找到革蘭染色陽性、抗酸染色弱陽性桿菌，形似奴卡菌，并培養出奴卡氏菌，診斷明確。放線菌病足部形成菌腫時行手術切除聯合抗生素治療是治療有效辦法 [4]。菌腫往往形成肉芽腫和纖維壁，降低藥物療效，故手術應徹底切除膿腫組織和瘺管。藥物治療首選磺胺。經驗用藥是磺胺甲惡唑或甲氧芐啶，用磺胺甲惡唑或甲氧芐啶聯合亞胺培南、阿米卡星、環丙沙星作為臨床上常用的治療方案，利柰唑胺也有較好療效[5]。療程一般要數月，對于免疫功能低下者療程更長。本例患者經外科清創，剪去肉芽組織，予復方磺胺甲惡唑聯合頭孢曲松治療 2 個月后，繼續口服磺胺甲惡唑治療至療程滿 6 個月，效果良好，未見復發。長期以來，由于臨床醫師對放線菌的認識不足，常將放線菌視為真菌，就本例而言，由于患者皮損未見明顯硫磺顆粒排出，且病理醫生將硫磺顆粒診斷為真菌，加上放線菌培養陽性率不高，從而導致臨床上的誤診和無效治療。因此對可疑奴卡菌感染應多次、多部位進行病原菌培養，做到早期診斷、早期治療。而患者病程中出現白細胞升高、貧血及血小板升高，血液科會診原因未明，查閱本病相關文獻未見類似報道。經治療后血常規恢復正常，血液異常是否與本病相關，或是與感染及患者機體處于應激狀態等相關，目前尚不明確。
參考文獻略。