Stafne骨缺損(Stafne bone cavity)是以EdwardC Stafne(1894—1981年)命名的下頜骨發育性缺損疾病,其在1942年首次報道了該病病例,此后國外陸續出現報道,但國內報道較少。檢索中國知網近40年文獻,國內僅有9例報道。該病十分罕見,易被誤診為牙源性囊腫、頜骨囊腫或其他囊性病損,因此應該引起口腔科醫生的重視。現報道1例該病病例。
1.病例資料
患者男,52歲,2016-05-13于中國醫科大學附屬口腔醫院牙體牙髓科進行口腔檢查時,攝全口曲面斷層片偶然發現右側下頜骨近下頜角處有一卵圓形透射影,無自覺癥狀。查體:頜面兩側對稱,右側下頜骨外形正常,無壓痛,表面黏膜正常。
曲面斷層片(圖1)顯示:右側下頜骨角前切跡上方,下頜神經管與下頜骨下緣之間可見1.5 cm×0.8 cm大小的卵圓形透射影,邊界清楚,邊緣呈骨皮質白線,透射影下方僅留一薄層骨質。
圖1 曲面斷層片示骨缺損位于右下頜后牙區,下頜神經管之下
臨床診斷:Stafne骨缺損(下頜體后部型)。暫不考慮手術治療,對該患者進行了半年的隨訪觀察,患者未出現任何臨床癥狀,病損也未見改變。
2.討論
Stafne 骨缺損確切的發病機制尚不清楚,Stafne認為,骨腔可能是由于正常骨組織在之前被Meckel 軟骨占據的地方沉積失敗而先天性形成的,但是這不能解釋為什么軟骨占據好發于下頜角附近的下頜神經管以下以及為什么不發生于兒童。目前受到大多數學者支持的觀點為骨腔是發育性的,它是下頜骨的舌側受到鄰近涎腺組織的局部壓力致其萎縮而形成的。由于發病機制有多種解釋,文獻中的命名也有很多,如“特發性骨空洞”、“靜止性骨缺損”、“靜止性骨囊腫”、“下頜迷走唾液腺”等。盡管Stafne骨缺損已被分為4型(下頜體舌側后部型、下頜體舌側前部型、下頜升支舌側型及下頜升支頰側型),但在大部分文獻中提到的Stafne骨缺損多指下頜體后部型,它位于下頜角至第一磨牙區,下頜神經管以下。
下頜體前部型多位于前磨牙至尖牙區,下頜舌骨肌之上,對應部位的牙列通常缺失;后部型的發病率是前部型的7倍左右。下頜骨升支的頰側型或舌側型非常少見。目前多數學者認為,缺損與下頜骨舌側骨皮質受到來自腺體的擠壓有關,下頜體后部型與頜下腺有關,前部型與舌下腺有關,下頜升支的2種缺損型則與腮腺有關。Stafne骨缺損是一種罕見的下頜骨舌側骨缺損或空腔,通過影像學確診的下頜體后部型的發病率為0.10%~0.48%;在對尸體下頜骨進行檢查的研究中,其發病率為6.06%;缺損好發于40~60歲的男性,20歲以下罕見報道,男女發生比例可達6∶1。Stafne骨缺損的患者很少出現臨床癥狀,一般是在常規X線檢查時偶然發現。
Dereci等研究顯示,下頜體后部型缺損的X線可表現出某些特征:(1)下頜角至第一磨牙之間,位于下頜神經管之下;(2)多發生于一側下頜骨,與牙齒無關聯;(3)多為圓形或卵圓形單房透射影,卵圓形長徑與下頜骨下緣平行;(4)邊界清楚,邊緣常有致密的骨皮質白線。該研究中還提到,對于診斷下頜體后部型缺損來說,單純的曲面斷層片檢查足以用來診斷,而下頜體前部型缺損可能會被誤診為鄰近牙齒的根尖周病損或殘余囊腫。隨著影像學技術的不斷發展,CT、MRI的出現也對Stafne骨缺損的診斷提供了幫助。CT是非侵入性的方法,對人體的危害小,它能有效地顯示舌側骨皮質的完整性及缺損周圍組織的來源,從而與其他頜骨疾病進行鑒別。Segev等認為,CT比MRI會更容易診斷Stafne骨缺損,但同時也提到應當用MRI來確認缺損中包含的內容物。另外并非所有的缺損內均含有涎腺組織,因此僅將涎腺造影術作為鑒別方法之一。
對于懷疑為Stafne骨缺損的病例,Schneider等通過回顧性研究設計出了一套系統的診斷法則,依次遵循曲面斷層片、CBCT、MRI,最后為手術探查及組織學檢查的順序,如果當前一步可以獲得明確的診斷則無需進行下一步檢查。本病例中患者的曲面斷層片表現符合下頜體后部型缺損的典型特征,因此診斷為Stafne骨缺損,而沒有施行進一步的影像學檢查。
治療Stafne骨缺損主要有2種方法,分別是隨訪觀察和手術探查。因為該病損一般不引起臨床癥狀,不伴有漸進性生長。因此,大多數學者主張無需進行手術治療,推薦采取保守方法,即定期進行臨床及X線檢查,觀察周期至少為半年。如果出現與之相關的癥狀,或是非典型的病例又不能肯定診斷時,可行手術探查并對摘除的組織進行病理學檢查,骨腔無需特殊處理。由于Stafne骨缺損易被誤診為囊性病損或頜骨腫物,處理不當會使患者遭受不必要的痛苦,因此口腔科醫生應該仔細診斷慎重治療。
來源:韓雪, 詹福良, 邵麗娜,等. 罕見Stafne骨缺損1例報告[J]. 中國實用口腔科雜志, 2017, 10(2):127-128.